临床典型病例分析暴发性痤疮伴局部牙槽
本文原文发表于《中华口腔医学杂志》，50（2）：-DOI:10./cma.j.issn.-..02.
暴发性痤疮（acnefulminans，AF）是临床上较罕见的皮肤病，至今国内外仅报道例左右。该病多见于青少年男性，其临床特点是发病突然，往往伴有发热和关节疼痛等全身症状，对抗生素治疗效果不佳，皮质类固醇治疗有显著疗效。皮损以胸背部为主，亦可出现于面颈部。局部疼痛明显，可形成糜烂、溃疡。疼痛部位的骨X线片可见骨溶解性破坏或骨扫描摄入量增加。骨破坏常见于胸骨病变，而伴牙槽骨破坏的AF尚少见。北京大学口腔医学院?医院牙周科收治1例发生于面颊部的AF伴局部牙槽骨急性溶解性破坏病例，已随访10年，报道如下。
病例摘要1基本情况患者男性，AF发病年龄15岁，年10月曾因左下后牙持续性自发性剧痛1周就诊于北京大学口腔医学院?医院牙周科。就诊时诉1年前面部曾出现少许痤疮，2医院刺破面部痤疮并敷中药，之后参加军训，并在露天游泳池游泳，继而痤疮加重，流脓血，痤疮连成片并结痂（图1）。1个月前开始发热，体温37.5~38.6℃，医院住院，查血常规：白细胞17.1×10（9）/L，中性粒细胞78.7%，抗感染治疗后仍持续低热，皮肤创面无明显好转，伴腰背肌肉关节剧痛，四肢乏力，C反应蛋白（C-reactiveprotein，CRP）20.4mg/L，血沉35mm/h，类风湿因子、免疫抗体7项、免疫球蛋白及补体C3均正常，全身骨扫描、胸片、骶髂CT及腹部B超均未见异常。1周前左下后牙持续性、自发性疼痛难忍，至北京大学口腔医学院?医院牙周科就诊。临床检查示口腔卫生良好，基本无牙石菌斑，牙龈色、形、质均正常（图2）。36牙冠完整，无隐裂，Ⅲ度松动，叩诊轻度不适，冷热测均疼痛，探诊深度：颊侧近中4mm、中央10mm、远中5mm，舌侧近中、中央、远中均为3mm，余牙探诊深度≤2mm，未及附着丧失，出血指数：0~1，26、36对刃，27、37反HE，38阻生，35、36、37电活力测分别为40、40、45。X线片示36牙槽骨破坏达根尖1/3，根周膜增宽，根分叉区可见密度减低影；37近中牙槽骨破坏至根中1/3，根分叉区可见骨密度轻度减低。诊断为“局部牙槽骨破坏，原因待查”，牙体牙髓科诊断为“36逆行性牙髓炎”，行36根管治疗（图3），并建议皮科治疗。图1年11月发病时面部呈痤疮样、多发且集簇成片图2年11月发病时口内像，示口腔卫生状况好，27、37反HE，26、36对刃A：正面观；B：右侧后牙颊侧观；C：左侧后牙颊侧观；D：左下后牙舌侧观图3年11月发病时36治疗前后根尖X线片，示牙槽骨大面积破坏A：36根管治疗前；B：36根管治疗后年11月医院皮科确诊为AF，开始给予激素治疗，口服泼尼松30mg/d，服用当日下午体温正常，各种疼痛随服药次数增加逐渐消失。激素用量从30、20、15、10、5mg/d逐渐递减，3个月后面部痤疮消退，留有浅表瘢痕（图4）。口腔检查6探诊深度恢复至1mm，未探及釉质牙骨质界，X线片示原有牙槽骨密度减低区有高密度影形成，牙齿无叩痛，无松动（图5）。4个月后停用激素。图年2月确诊暴发性痤疮应用糖皮质激素3个月见效后情况，可见面部痤疮逐渐消退，留有浅表瘢痕图5与图4同期根尖X线片示36原有牙槽骨密度减低区2第1次复发年4月停药后第1次复发，再次出现低热，即刻恢复泼尼松口服10mg/d，发热停止。医院风湿免疫科，怀疑SAPHO综合征，即滑膜炎（synovitis）-痤疮（acne）-脓疱病（pustulosis）-骨肥厚（hyperostosis）-骨髓炎（osteomyelitis）综合征，包括滑膜炎、痤疮、脓疱病、骨肥厚和骨髓炎。加服慢作用抗风湿药物：柳氮磺吡啶2g/d、甲氨蝶呤10mg/周。3第2次复发年6月遵医嘱泼尼松减量至7.5mg/d，3周后患者病情第2次复发，面部出现痤疮（图6），伴左下后牙持续性、放散性疼痛，难以忍受，并伴有左侧头、耳及咽喉痛。于北京大学口腔医学院?医院牙周科、牙体牙髓科会诊检查，口腔卫生可，根尖X线片示36骨硬板不清晰，牙周膜增宽（图7）。遵医嘱恢复泼尼松15mg/d。年1月复诊时无任何症状，面部痤疮消退（图8）。图6年6月停药后第2次复发情况，可见口周皮肤及面颊部又出现痤疮图7与图6同期根尖X线片示36牙周膜增宽，骨硬板影像模糊图8年1月第2次复发加服激素后恢复情况，可见面部痤疮逐渐消退4第3次复发年7月泼尼松减至7.5mg/d，柳氮磺吡啶和甲氨蝶呤均已停服，患者病情第3次复发，出现低热和牙疼症状，又恢复泼尼松15mg/d，并加服来氟米特10mg/d。病情再次好转。5逆行性牙髓炎年3月，患者因左下后牙持续疼痛并放散至同侧头面部伴低热至北京大学口腔医学院?医院牙体牙髓科就诊，检查可见38阻生，37冷热测疼痛，颊舌侧远中探诊深度达10mm，诊断为“37逆行性牙髓炎”，行37根管治疗（图9），嘱拔除38。此后泼尼松逐步减量，2年11月停服泼尼松和来氟米特，症状完全消失，血沉及CRP均正常。图9年3月37逆行性牙髓炎行根管治疗前后根尖X线片A：37根管治疗前；B：37根管治疗后6AF发病10年后复查年3月复查时痤疮无复发，皮损已完全恢复（图10）；根尖X线片示36、37牙根周围无明显牙槽骨破坏影像，骨硬板清晰连续（图11）；临床检查示牙周状况稳定（图12），全口探诊深度≤2mm。图10年3月停药4年痊愈后复查，可见皮损已完全恢复图11与图10同期根尖X线片示36、37牙槽骨破坏完全恢复且稳定，根周膜清晰连续图12年3月停药4年痊愈后口内像，示口腔卫生状况可A：右上后牙腭侧；B：上前牙腭侧；C：左上后牙腭侧；D：右侧后牙颊侧；E：全口正面观；F：左侧后牙颊侧；G：右下后牙舌侧；H：下前牙舌侧；I：左下后牙舌侧分析和讨论AF由Jansen和Plewig于年首先命名。该病的确切病因和发病机制尚不十分清楚。实验室检查常见的异常改变是末梢血中白细胞总数增多、中性粒细胞比例增高、血沉加快及CRP增高。尚可见贫血、显微镜下血尿、补体降低、γ球蛋白增多、肝酶升高、免疫复合物增加及末梢血中有髓细胞出现等。AF多见于少年和青年男性，仅个别病例为成人发病。AF的临床特点为发病突然，发病前常有感染、劳累、精神创伤等诱因。皮损以胸背部为主，亦可出现于面颈部。皮损呈痤疮样、多发且集簇成片。有剧烈的炎症反应，局部疼痛明显，易形成糜烂、溃疡，愈后易留有浅表瘢痕。发病中常伴发热及关节痛，通常为多关节性；可见骨扫描摄入量增加或骨X线片骨溶解性破坏。关节痛及骨病变以胸骨和胸锁关节为好发部位。患者多有倦怠、食欲不振、肌肉疼痛及头痛等全身症状。Karvonen提出AF的诊断标准：①急性发病的严重痤疮；②关节痛、严重肌肉疼痛或二者兼有，持续至少1周；③发热38℃及以上；④白细胞总数升高或血沉加快或CRP升高；⑤疼痛部位的骨X线片或骨扫描发现骨溶解性损害。确认有①、②及③、④、⑤中的任意2条，即可确诊为AF。本病例为男性，发病时年龄15岁，是AF的好发年龄，且有明显的感染，合并劳累、精神高度紧张，符合AF的诱因。面部突然出现广泛、多样性皮损，加之关节痛、肌肉酸痛，有发热，白细胞计数、血沉和CRP升高，符合AF的诊断标准，确诊为AF。值得一提的是，以往报道的AF伴骨破坏多为胸骨病变，而本病例全身骨扫描均未见异常，仅牙槽骨发生急性骨破坏，且患者早期出现牙痛，以往有关AF的病例报道中未曾提到。本例牙痛的特点是持续性剧烈疼痛，疼痛程度随痤疮的轻重变化而改变，牙槽骨破坏迅速，本例患者牙痛持续1周时牙槽骨破坏已至根尖1/3。确诊为AF应用激素治疗3个月后痤疮消退，牙槽骨密度迅速恢复正常，骨破坏修复，这些表现与牙周疾病牙槽骨破坏的愈合规律不符，在临床上应加以鉴别。关于AF的治疗，目前普遍采用口服皮质类固醇激素，对于AF的皮损、发热、关节痛及骨病变具有良好的治疗效果。应在症状完全控制后再逐渐减量，减量过快可导致复发。通常愈后1年以上不易再复发。本病例曾3次复发，均在激素减量时出现。另外，医院给出“SAPHO综合征”的诊断，在应用糖皮质激素的同时联合应用抗风湿类药物，使病情进一步好转。SAPHO综合征是一种主要累及皮肤、骨和关节的慢性疾病，有学者认为AF即为SAPHO综合征的一个表现。牙槽骨破坏出现在36、37牙位可能与局部咬合关系有关，27、37为反HE，26、36为对刃。为解除患者痛苦，需早期解决牙髓炎症状，进行根管治疗。由于本例为AF伴牙槽骨破坏并出现牙髓炎症状的病例，根管治疗是在口服泼尼松2周前进行，如果不做根管治疗，只服用泼尼松是否能使牙髓炎症状消失，是今后需要观察的问题。根管治疗拔髓时牙髓状态为完整成形，有必要行病理检查以进一步了解牙髓是否有病理改变。此外，本例还进行适当调HE、洁治、冲洗上药，控制牙周炎症，并嘱患者继续激素治疗。至AF痊愈时，相应的牙根周围无明显牙槽骨破坏影像，探诊深度恢复至3mm以下。本病例特点为起病急，应用激素后恢复快，36、37牙槽骨溶解性破坏与AF的发生发展、转归恢复有一定的关联，提示口腔科医师在遇到类似患者时，应查明病因，积极治疗全身病，尽管患牙牙槽骨破坏至根尖1/3，Ⅲ度松动，探诊深度达10mm，也不应过早得出拔牙结论。本病例再次体现了牙周病与全身病关系密切，积极治疗全身疾病有利于牙周病损的恢复。参考文献（略）（收稿日期：-10-09）（本文编辑：孔繁军）专家点评暴发性痤疮为罕见的皮肤疾病，迄今为止尚未见该病与牙髓病或牙周病相关的报道。本文报道的1例暴发性痤疮伴牙槽骨吸收破坏的病例，经过10年的追踪观察，破坏的牙槽骨完全恢复，仅从牙槽骨“不可思议”的愈合现象上看，该病例也足以引起口腔同行的重视和北京治疗白癜风病哪家好北京看白癜风大概多少钱
